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病人女性,25岁。出生后第4天发现小便和大便从同一会**孔洞中流出,1岁余行直肠尿道瘘关闭,**成形术。当时诊断:先天性无肛,直肠尿道瘘,**发育不良。
术中见乙状结肠继发性扩张达8~10cm,女性附件解剖异常,直肠直径1.5~ 2.0cm,直肠瘘管与尿道相通,直肠末端闭锁,距**口约3~4cm。关闭直肠尿道瘘管,将直肠从会****残迹处拖出,缝合于会**皮肤。
术后大小便分道排出,小便可以控制,但术后难以控制大便,直到10岁以后情况有所改善,仍时有粪便污裤现象。病人于7年前因“左下腹痛、肿块伴发热”在当地医院诊断为“腹腔脓肿”行脓肿切开引流术。
3年前再次因“腹腔脓肿”在当地医院行脓肿切开引流术,术后反复发作左下腹阵发性疼痛,伴左下腹包块,每次给予抗感染等治疗后疼痛缓解,肿块消失。
发病以来,月经经尿道排出,大便每日2次,小便量尚可。
查体:左下腹可见两条约15cm的经腹直肌切口瘢痕。直肠黏膜稍外翻,**周围有粪便污染,直肠指检示**括约肌稍松弛。外阴检查见大小**发育不良,**发育不良,仅可容12号导尿管进入,未见明显尿道开口。
此次入院后行**内插管造影检查,显示**狭窄,子宫显影,子宫角左侧可见一段输卵管。膀胱镜检查未找到尿道开口,**内膀胱镜未能进入。膀胱穿刺置管造影显示膀胱良好,未与腹腔相通,排尿时造影显示尿液入**及子宫后排出。
根据检查结果,推断其腹腔脓肿原因为月经期经血通过左侧输卵管流入腹腔,并发感染形成腹腔脓肿,遂行剖腹探查术。术中见左侧盆腔粘连紧密,分离粘连后发现左侧输卵管增粗,呈慢性炎症改变,输卵管腔内有积液,左侧卵巢与输卵管粘连,也呈慢性炎症改变,左侧附件周围有少量积液,子宫发育不良,右侧卵巢、输卵管正常。
术中所见证实术前推断,遂行左侧附件切除术。术后病理报告证实诊断。出院数月后随访:周期性腹痛、发热症状消失,每月月经仍然存在。
讨论
一穴肛属先天性直肠**畸形的一种特殊类型,较罕见。本病仅见于女性,容易误诊为先天性无肛合并直肠**瘘。一穴肛需手术治疗,但是手术后仍会存在很多问题,如尿失禁,大便失禁等,而腹腔脓肿比较少见,国外文献中报告的也比较少。
本例在明确诊断前,经过了2次剖腹手术,均未能明确诊断。可能是未能充分认识到一穴肛畸形所带来的并发症。本例在整形手术中仅作了**成形,未能对女性生殖系统进行整形,而且**和尿道为共同通道,使**内正常的生理环境被破坏,导致在月经期内生殖系统感染,进而通过畸形的左侧输卵管进入腹腔,引起腹腔脓肿。狭窄的输卵管以及经血不能顺畅地从**排出,引起输卵管积血和输卵管炎症,也能导致输卵管脓肿。
([根据相关法规进行屏蔽]南京总医院普通外科 范朝刚) |
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