克罗恩病膀胱瘘3例

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病例资料

       例1，女，24岁。2008年12月因反复尿频、尿急半年就诊。体检：下腹部及脐周无压痛，无反跳痛，未触及腹部包块，双肾区叩痛阴性。尿常规：白细胞≥500/μl，红细胞5/μl，上皮细胞37.0/μl；血常规：白细胞6.5×109／L，中性粒细胞0.41，淋巴细胞0.48；粪常规：隐血试验阴性。反复抗感染治疗效果不佳后行两次尿抗酸染色及尿抗酸杆菌培养阴性。泌尿系统超声：膀胱后壁略强回声团块，界清，内部回声均匀，CDFI示其内未见明显彩色血流信号。膀胱镜见膀胱后壁有一**状新生物，宽基底。活检后病理提示为：“腺性膀胱炎”。遂行“经尿道膀胱新生物电切术”．术中见膀胱左后壁处有一约2厘米×2厘米**状新生物，宽基底，质地软，表面充血明显，新生物周围黏膜充血，表面毛糙，稍隆起，余膀胱黏膜无明显异常。将新生物切除直至浅肌层。切除物病理为：“膀胱黏膜慢性炎。肉芽组织增生”。术后12小时即行丝裂霉素20mg膀胱灌注化疗一次，因此次病理未报“腺性膀胱炎”，故未再行化疗。术后2个月患者尿中出现食物残渣，无肉眼血尿，无尿频、尿急、尿痛等尿路**症状。膀胱镜检查未发现异常，膀胱造影发现“膀胱回肠瘘”，钡餐造影、胃镜无异常。结肠镜检查至回盲部见乙状结肠明显充血、水肿，伴有片状浅表糜烂及圆形浅小溃疡，少量小息肉，于病变处取活组织病理检查考虑溃疡性结肠炎或克罗恩病可能。追问病史，术前偶有腹痛，无其他明显消化道症状。患者后至外院行“回肠阶段性切除、膀胱部分切除术”，经病理证实为“克罗恩病”。术后予枯草杆菌二联活菌肠溶胶囊、奥美拉唑、柳氮磺胺吡啶片及营养支持等治疗。无吻合口瘘、尿瘘、盆腔脓肿等并发症。随访至今未见复发。

       例2，男，30岁。因腹泻半年余，体温升高伴尿痛、尿液混浊1周于2008年8月就诊。患者曾于当地医院行腹部CT示：膀胱壁不规则增厚，右侧输尿管扩张；右髂窝肠管结构紊乱(考虑克罗恩病变可能)，诊断急性膀胱炎，药物治疗无效后转入我院。入院行膀胱造影示膀胱后壁不规则充盈缺损，结肠镜示回盲部克罗恩病可能。于2008年9月行“末端回肠切除、侧侧吻合、膀胱切开探查、右侧输尿管支架置人术”，术中见距回盲瓣15厘米一长约10厘米小肠明显增厚，如铅管样，肠系膜淋巴结肿大，符合克罗恩病表现，并与膀胱右上角形成致密粘连，将粘连松解后见小肠与膀胱右上角已形成内瘘，周围有炎性包块。术后病理报告：切除回肠部分符合克罗恩病改变，“膀胱”息肉状黏膜示腺性膀胱炎改变。术后予以对症支持治疗，病情平稳后出院，随访至今未见复发。例3，男，21岁。因反复腹胀、腹痛1年余，排尿酸胀不适于2010年5月就诊。患者于2009年10月排尿时出现右下腹、尿道及会**酸胀不适，排尿时尿中含气并且有粪渣，于当地医院行尿道膀胱镜示：膀胱右后侧壁3厘米×4厘米苔藓样隆起病变，未见明显瘘口。取活检病理示：膀胱黏膜亚急性炎，全消化道钡餐示：膀胱小肠瘘可能。诊断为“尿路感染、回肠膀胱瘘”，抗感染治疗后效果不佳，转入我院，行小肠镜示回盲瓣见息肉样隆起，回盲瓣狭窄，诊断为“克罗恩病、回肠膀胱瘘”。于2010年5月行“末段回肠+回盲部+部分升结肠切除、回结肠侧侧吻合术”，术中见：回盲部有约8厘米×6厘米大小炎性肿块，且与右侧膀胱壁及右侧腹壁形成炎性浸润，术后病理示：“回盲部”符合克罗恩病伴肠瘘，“膀胱瘘口”示膀胱黏膜慢性炎症改变。患者恢复可。随访至今无不适。

讨论

克罗恩病合并膀胱回肠瘘

       克罗恩病又称局限性肠炎、阶段性肠炎，常累及肠壁全层，可在此基础上发生肠外病变，表现为与邻近脏器(如**、膀胱、输尿管等)粘连继而穿透形成瘘道。文献显示，克罗恩病致肠瘘的发病率为17％～50％，而10年内累计发病率为33％，20年后可达50％；克罗恩病致膀胱瘘的发病率为2.0％～4.6％，Yamamoto等研究发现，克罗恩病是40岁以下膀胱肠瘘的最主要原因(75％)，最常见为回肠膀胱瘘(64％)，其次为结肠(21％)与直肠(8％)，本文3例均为回肠膀胱瘘。膀胱肠瘘男性较女性多见，可能与女性具有子宫作为天然屏障有关。膀胱瘘口及其病变位置主要取决于肠道原发病的部位，常出现于：后壁、顶壁及三角区。

       回肠膀胱瘘的典型表现为气尿、粪尿、反复尿路感染及血尿等，其他伴随症状可有发热、腹痛、腹泻等。目前认为，CT及膀胱镜是回肠膀胱瘘的一线检查，两者结合有助于提高诊断准确率。CT的特异性征象是膀胱内气体影，但应排除检查前膀胱镜等器械操作，CT检查还有助于发现膀胱内病变及膀胱内瘘口的位置。而膀胱镜能够直观观察病变部位的表现，临床考虑该病的2／3患者能因此发现瘘孔而确诊。膀胱镜同时有助于与膀胱结石、间质性膀胱炎等疾病的鉴别，并可镜下直接取部分瘘道组织进行病理检查，确定有无恶性肿瘤发生。其他影像学检查包括膀胱造影或静脉尿路造影、钡剂灌肠等，但通常情况下因膀胱瘘口的存在，膀胱不能充分充盈，同时黏膜弥漫性炎症充血水肿或膀胱挛缩或肠道准备欠佳，膀胱肠瘘的瘘道处于闭合状态，只有瘘口一侧的压力增加才会导致瘘道开放，出现粪尿或**排尿，因而肠镜或膀胱镜有时不易发现瘘口，一般膀胱造影或静脉尿路造影及单纯钡剂灌肠也很难显示瘘道。

       本文3例患者的原发疾病为克罗恩病，但首例以泌尿系症状表现为主，且消化道症状不明显，另2例均以消化道表现为首发，逐渐出现泌尿系症状。克罗恩病致膀胱肠瘘是一个渐进性过程，首例患者行膀胱镜检查时其瘘道尚未形成，故而仅见膀胱后壁局部黏膜充血、水肿、隆起，呈**样增生，而未见瘘口。术后瘘道形成，患者小便中出现食物残渣，行钡餐造影时可能由于瘘道处于闭合状态，因而未及时发现膀胱肠瘘的存在。

       我们认为对于存在泌尿道症状，尤其同时合并消化道症状，超声提示膀胱新生物的患者，通常情况下应尽早行盆腔CT及膀胱镜检查，必要时加作肠镜、钡剂灌肠、膀胱造影等检查，若发现有膀胱内气体影、膀胱内瘘口、膀胱肠道显影等征象，应考虑回肠膀胱瘘的可能。对于确诊克罗恩病的患者，应密切随访，若出现有关尿路不适的主诉应联想到膀胱内瘘等尿路并发症的可能性。

       在治疗上既往对克罗恩病合并肠道膀胱(尿路)瘘的患者多采用将病变肠管切除并行膀胱(尿路)破损修补。Ferguson等主张对病变肠管作切除，而破损膀胱不作处理，只放置导尿管作膀胱减压直至膀胱瘘口愈合。Foley导尿管至少留置10天，直到影像学检查证实膀胱瘘已愈合。如瘘管影像到膀胱三角区，或存在肠道输尿管瘘，术后可发生尿路梗阻，应放置输尿管插管。我们认为如膀胱瘘口较小，局部感染较轻，可行一期膀胱修补。

克罗恩病与腺性膀胱炎

       腺性膀胱炎是一种黏膜增生性病变，一般认为是由于膀胱感染、梗阻、结石等慢性**而引起膀胱移行上皮向腺上皮转化，并伴有病理特异性vonBrunn's巢形成。腺性膀胱炎最常累及膀胱颈和三角区，亦可累及全膀胱黏膜或双侧末端输尿管而引起双肾积水。病灶肉眼观可呈**状瘤样型、泡疹样型、绒毛样水肿型、慢性炎症型、广基蘑菇状型或尖叶状高耸的实体性物，亦可眼观无异常。镜检除见上皮细胞巢、腺体和小囊肿形成外，在固有膜内尚有不同程度的浆细胞浸润。腺性膀胱炎临床表现为尿频、尿急、尿痛、排尿困难、肉眼或镜下血尿，如并发肾积水可出现腰酸、腰胀等不适症状。影像学检查中，B超、静脉尿路造影可发现膀胱占位性病变，但无特异性；CT检查敏感性高，尤其当发现膀胱内占位性病变伴膀胱壁广泛增厚时要高度怀疑本病。确诊主要依据膀胱镜检加活检，膀胱镜检可见滤泡样水肿，表现为片状浸润型的滤泡状水肿隆起或绒毛状增生；膀胱黏膜**状增生，可见带蒂的**状物，充血水肿；慢性炎症，表现为局部黏膜粗糙、血管纹理增多及模糊不清；也可能表现为无显著性改变。

       例1以尿频、尿急、尿痛等泌尿系表现为首发，且术前膀胱镜检查见膀胱后壁处**状新生物，较符合腺性膀胱炎的膀胱镜下特点；而活检病理亦可见特异性Brunn's巢，故诊断为“腺性膀胱炎”。术中电切标本病理显示为膀胱黏膜慢性炎症表现，肉芽组织增生，可能属于腺性膀胱炎的慢性炎症类型。“腺性膀胱炎”是病理诊断，其发生与黏膜的慢性**有关，多数腺性膀胱炎为一种继发性病理改变，其后往往隐藏着许多不为人们注意的病因，只有针对病因，消除其慢性**的因素，才能取得满意效果。现提倡一旦诊断为腺性膀胱炎，不能仅仅作膀胱内部局部病变处的治疗，尽可能的寻找并消除其**因素，才能取得更满意的治疗效果。本文中患者的膀胱新生物均位于膀胱后壁，而腺性膀胱炎常累及膀胱颈、三角区、尿道内口下方等，这种病灶部位的差异为我们鉴别克罗恩病所致膀胱肠瘘与单纯性膀胱炎提供了可能。